Pruritic Urticarial Papules and Plaques of Pregnancy Occurring Postpartum Behandeld met Intramusculaire Injectie van Autoloog Volbloed

Abstract

Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy (PUPPP) is een van de meest voorkomende aandoeningen geassocieerd met zwangerschap. In de meeste gevallen ontwikkelen de huidletsels zich in het derde trimester van primigravidas. Er worden geen systemische veranderingen gezien bij PUPPP; de meeste patiënten melden echter ernstige pruritus. Een 34-jarige vrouw presenteerde zich 1 week postpartum met typische klinische kenmerken van PUPPP. De patiënte reageerde goed op intramusculaire injectie van autoloog volbloed zonder nadelige gevolgen voor de patiënte of haar baby. Presentatie van PUPPP in de postpartum periode is zeldzaam. Conservatieve behandeling met topische corticosteroïden en orale antihistaminica wordt gewoonlijk gebruikt om pruritus te verlichten. In ernstige gevallen worden de huidlaesies en symptomen bestreden met een korte kuur systemische corticosteroïden. Het onderzoek naar nieuwe behandelingsmogelijkheden is beperkt gebleven door de bezorgdheid van patiënten over de negatieve effecten van medicatie op de foetus of de borstvoeding. Intramusculaire injectie van autoloog volbloed zou een alternatieve behandelingsoptie kunnen zijn voor PUPPP, vooral voor vrouwen die zich zorgen maken over het gebruik van medicijnen tijdens de zwangerschap of borstvoeding.

© 2017 The Author(s). Gepubliceerd door S. Karger AG, Basel

Inleiding

Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy (PUPPP) is een van de meest voorkomende aandoeningen geassocieerd met zwangerschap en wordt gekenmerkt door urticarial papules en plaques met pruritus op de buik, billen en dijen . In de meeste gevallen ontwikkelen de huidlaesies zich in het derde trimester van primigravidas en verdwijnen binnen 7-10 dagen na de bevalling . Presentatie van PUPPP in de postpartum periode is zeldzaam . Slechts enkele gevallen van PUPPP die zich postpartum ontwikkelen zijn beschreven in de literatuur (Tabel 1).

Er worden geen systemische veranderingen gezien bij PUPPP; de meeste patiënten melden echter ernstige pruritus . Conservatieve behandeling met lokale corticosteroïden en orale antihistaminica wordt meestal gebruikt om de pruritus te verlichten. In ernstige gevallen worden de huidlaesies en symptomen efficiënt bestreden met een korte kuur systemische corticosteroïden. Onlangs meldden Jeon et al. 3 gevallen van PUPPP behandeld met intramusculaire injectie van autoloog volbloed (AWB). Hier beschrijven we een geval van PUPPP, dat postpartum ontstond en succesvol werd behandeld met intramusculaire injectie van AWB.

Case Report

Een 34-jarige vrouw, 1 week postpartum, meldde zich op onze dermatologische polikliniek met een intens jeukende, gegeneraliseerde huiduitslag. Twee dagen na de bevalling van haar kind ontwikkelde de patiënte een jeukende huiduitslag op de buik. Bij ontslag kreeg ze de instructie om naar de afdeling dermatologie te gaan als de uitslag niet zou verdwijnen. Na het verlaten van het ziekenhuis meldde ze dat de uitslag zich progressief had uitgebreid naar de billen en benen en dat de jeuk erger leek te zijn. Het prenatale verloop van de patiënte verliep zonder problemen. Ze kwam 13 kg aan tijdens de zwangerschap, met een gewicht voor de zwangerschap van 72 kg. Een gezonde mannelijke neonaat werd zonder complicaties ter wereld gebracht door een keizersnede bij een zwangerschapsduur van 38 weken. De medische voorgeschiedenis van de patiënte was onopvallend. Zij nam momenteel geen medicatie en meldde geen geneesmiddelenallergieën. Bij lichamelijk onderzoek, was de patiënte koortsig en haar bloeddruk was normaal. Onderzoek van de huid toonde erythemateuze papels en urticarial plaques waarbij de abdominale striae met periumbilical sparing. Vergelijkbare laesies werden waargenomen op de benen en billen (Fig. 1a). Het gezicht, de handpalmen en de voetzolen waren niet aangetast. Er werden geen blaasjes of pustels waargenomen. Op basis van de karakteristieke klinische presentatie en het ziektebeloop, werd bij haar de diagnose PUPPP gesteld. Ze werd geïnformeerd over het veiligheidsprofiel en de potentiële voordelen van medicatie, maar bleef terughoudend om medicatie te gebruiken tijdens de lactatie, ondanks haar ernstige symptomen. AWB injectie werd toen overwogen voor haar behandeling. Veneus bloed van 10 ml werd afgenomen bij de patiënte, gevolgd door intramusculaire injectie van 5 ml van het bloed aan elke kant van haar bil. Zeven dagen later werden zowel subjectieve als objectieve verbeteringen van de symptomen waargenomen en kreeg zij nog 1 sessie AWB injectie (Fig. 1b). Bij follow-up na 12 dagen waren alle subjectieve symptomen verbeterd en was alleen postinflammatoire hyperpigmentatie overgebleven (Fig. 1c). Op de injectieplaats werden geen complicaties zoals infectie, abcesvorming of hematoom waargenomen.

Discussie

Tijdens de zwangerschap beïnvloeden complexe endocrinologische, immunologische, metabole en vasculaire veranderingen de huid op verschillende manieren. PUPPP ontwikkelt zich meestal in het derde trimester en verdwijnt snel postpartum en verschijnt slechts zelden in de postpartum periode . De laesies beginnen in de abdominale striae met een periumbilicale sparing . De huiduitslag bestaat uit zeer jeukende kleine erythemateuze papels in de striae die kunnen samenklonteren tot grotere urticariële abdominale plaques vaak omgeven door geblancheerde halo’s. Af en toe kunnen eczemateuze, polycyclische en doelgerichte laesies of blaasjes (maar nooit bullae) worden gezien, uiteindelijk in een acraal dyshidrosiform patroon . In de loop van dagen kan de huiduitslag zich verspreiden over de dijen, billen, borsten en armen met infrequente laesies in het gezicht, handen en voeten . De diagnose van PUPPP kan in typische gevallen klinisch worden gesteld op basis van het uiterlijk van de huiduitslag. Er zijn geen specifieke laboratoriumafwijkingen en alleen aspecifieke histopathologie met een perivasculair lymfohistiocytair infiltraat met wat oedeem en eosinofielen in de dermis. Directe immunofluorescentiestudies van de huid zijn per definitie negatief. Huidbiopsies worden alleen uitgevoerd om andere differentiële diagnoses uit te sluiten, zoals pemphigoid gestationis, atopische dermatitis, contactdermatitis, geneesmiddelenerupties, virale erupties en schurft. Eerdere rapporten over PUPPP die postpartum optraden toonden aan dat de meeste patiënten primigravidas waren met een mediane aanvang van de ziekte van 8,5 dagen (gemiddelde ± SD, 10,6 ± 9,9). De klinische kenmerken waren vergelijkbaar met typische PUPPP met enkele gevallen die een unieke verspreiding vertoonden zoals huidletsels beperkt tot de extremiteiten met abdominale sparing of laesies met palmoplantaire betrokkenheid. De patiënten werden behandeld met een combinatie van topische corticosteroïden, orale prednisolon, en orale antihistamine (tabel 1).

De pathogenese van PUPPP wordt niet goed begrepen en is waarschijnlijk multifactorieel. Sommige theorieën suggereren dat PUPPP een immunologische reactie kan zijn op circulerende foetale antigenen. Andere theorieën suggereren dat het uitrekken van de buikhuid, indien drastisch, het onderliggende bindweefsel kan beschadigen, wat resulteert in het vrijkomen van antigenen die een reactieve ontstekingsreactie kunnen uitlokken. Het kan ook verband houden met de mate van uitrekking van de huid tijdens het derde trimester en de abrupte afname van de uitrekking van de huid die optreedt bij de bevalling . Eerdere studies hebben aangetoond dat hormonale invloeden in verband met de zwangerschap ook een rol kunnen spelen bij de ontwikkeling van deze aandoening. Er is ook een associatie van PUPPP met mannelijke foetussen en keizersnedes gemeld. Het is mogelijk, zoals in dit geval, dat samen met de gastheerfactor en de omstandigheden van de bevalling, gewichtstoename tijdens het derde trimester en drastische hormoonschommelingen in verband met arbeid en bevalling een immuunreactie kunnen hebben veroorzaakt die leidt tot PUPPP postpartum.

Hoewel de aandoening onschadelijk is voor de moeder, kan de ernstige pruritus zeer hinderlijk zijn . Conservatieve behandeling, zoals milde tot krachtige topische steroïden, kan nuttig zijn bij de behandeling van de symptomen van de aandoening, samen met systemische antihistaminica . Het onderzoek naar nieuwe behandelingsmogelijkheden is beperkt door de bezorgdheid van patiënten over de negatieve effecten van medicatie op de foetus. AWB-injectie werd vaak gebruikt voor de behandeling van chronische urticaria vóór de introductie van antihistaminica en werd ook geacht gunstige effecten te hebben bij de behandeling van atopische dermatitis . Het precieze werkingsmechanisme van AWB blijft onduidelijk, hoewel het de immuunfunctie in experimentele en klinische modellen lijkt te beïnvloeden. In diermodellen verhoogde AWB de weerstand tegen infecties, verhoogde het de productie van antilichamen tegen antigenen en activeerde het de celgemedieerde immuunafweer. Geïnduceerde desensibilisatie lijkt ook een belangrijke rol te spelen in het mechanisme van AWB-injectie. Er wordt dus verondersteld dat injectie van AWB een positief effect kan hebben op PUPPP door modulatie van de maternale immuunreactiviteit die betrokken is bij de ontwikkeling van de ziekte.

Conclusie

Wanneer een patiënt zich in de postpartum periode presenteert met een pruritische eruptie, moet PUPPP worden opgenomen in de differentiële diagnose om deze entiteit te onderscheiden van andere dermatosen geassocieerd met zwangerschap, evenals niet-zwangerschapsgerelateerde aandoeningen, om een passende behandeling en geruststelling te kunnen bieden. Hoewel de laesies na verloop van tijd kunnen verdwijnen, kunnen de pruritische symptomen van PUPPP slapeloosheid en stress veroorzaken, wat een effect kan hebben op de moeder die borstvoeding geeft. Dit geval suggereert dat AWB injectie een alternatieve behandelingsoptie zou kunnen zijn voor PUPPP, vooral voor vrouwen die zich zorgen maken over het gebruik van medicatie tijdens zwangerschap of borstvoeding. Verdere studies moeten worden uitgevoerd om de pathogenese van PUPPP en het mechanisme van AWB-injectie beter te begrijpen.

Statement of Ethics

Informed consent werd verkregen van de patiënte voor opname in dit case report.

Disclosure Statement

De auteurs bevestigen dat er geen belangenconflicten zijn.

1. Matz H, Orion E, Wolf R: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy: polymorphic eruption of pregnancy (PUPPP). Clin Dermatol 2006;24: 105-108.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
2. Kirkup ME, Dunnill MGS: Polymorphic eruption of pregnancy developing in the puerperium. Clin Exp Dermatol 2002;27: 657-660.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
3. Buccolo LS, Viera AJ: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy presenting in the postpartum period: a case report. J Reprod Med 2005;50: 61-63.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)

Byun J, Yang BH, Han SH, et al: Twee gevallen van pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy in the postpartum. Korean J Dermatol 2010;48: 228-231.

4. Özcan D, Özçakmak B, Aydoğan FÇ: Polymorfe eruptie van zwangerschap met palmoplantaire betrokkenheid die zich ontwikkelde na de bevalling. J Obstet Gynecol Res 2011;37: 1158-1161.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)

   Park SY, Kim JH, Lee WS: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy with unique distribution developing in postpartum period. Ann Dermatol 2013;25: 506-508.

   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
5. Dehdashti AL, Wikas SM: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy occurring postpartum. Cutis 2015;95: 344-347.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
6. Pritzier EC, Mikkelsen CS: Polymorphic eruption of pregnancy developing postpartum: 2 case reports. Dermatol Reports 2012;4:e7.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
7. Ghazeeri G, Kibbi AG, Abbas O: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy: epidemiological, clinical, and histopathological study of 18 cases from Lebanon. Int J Dermatol 2012;51: 1047-1053.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)

   Ambros-Rudolph CM: Dermatoses of pregnancy – clues to diagnosis, fetal risk and therapy. Ann Dermatol 2011;23: 265-275.

   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
8. Kroumpouzos G, Cohen LM: Dermatoses of pregnancy. J Am Acad Dermatol 2001;45: 1-19; quiz 19-22.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
9. Jeon IK, On HR, Oh SH, Hann SK: Drie gevallen van pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy (PUPPP) behandeld met intramusculaire injectie van autoloog volbloed. J Eur Acad Dermatol Venereol 2015;29: 797-800.
   Externe bronnen

   • Pubmed/Medline (NLM)
   • Crossref (DOI)
10. Aractingi S, Berkane N, Bertheau P, et al: Foetaal DNA in de huid van polymorfe erupties van de zwangerschap. Lancet 1998;352: 1898-1901.
    Externe bronnen

    • Pubmed/Medline (NLM)
    • Crossref (DOI)

    Cohen LM, Capeless EL, Krusinski PA, et al: Pruritic urticarial papules and plaques of pregnancy and its relationship to maternal-fetal weight gain and twin pregnancy. Arch Dermatol 1989;125: 1534-1536.

    Externe bronnen

    • Pubmed/Medline (NLM)
    • Crossref (DOI)
11. Regnier S, Fermand V, Levy P, Uzan S, Aractingi S: A case control study of polymorphic eruption of pregnancy. J Am Acad Dermatol 2008; 58: 63-67.
    Externe bronnen

    • Pubmed/Medline (NLM)
    • Crossref (DOI)

    Author Contacts

    En Hyung Kim, MD, PhD

    Departement Dermatologie, Cheil General Hospital and Women’s Healthcare Center

    Dankook University College of Medicine

    17 Seoae-ro 1-gil, Jung-gu, Seoul 04619 (Zuid-Korea)

    E-Mail [email protected]

    Artikel / Publicatiedetails

    Ontvangen: March 03, 2017
    Accepted: March 31, 2017
    Published online: April 27, 2017
    Uitgiftedatum: januari – april

    Aantal gedrukte pagina’s: 6
    Aantal Figuren: 1
    Aantal Tabellen: 1

    eISSN: 1662-6567 (Online)

    Voor aanvullende informatie: https://www.karger.com/CDE

    Open Access Licentie / Geneesmiddeldosering / Disclaimer

    Dit artikel is gelicenseerd onder de Creative Commons Naamsvermelding-NietCommercieel 4.0 Internationale Licentie (CC BY-NC). Voor gebruik en distributie voor commerciële doeleinden is schriftelijke toestemming vereist. Dosering van het geneesmiddel: De auteurs en de uitgever hebben alles in het werk gesteld om ervoor te zorgen dat de keuze en dosering van geneesmiddelen in deze tekst in overeenstemming zijn met de huidige aanbevelingen en praktijk op het moment van publicatie. Echter, met het oog op voortdurend onderzoek, veranderingen in overheidsvoorschriften en de constante stroom van informatie met betrekking tot geneesmiddelentherapie en -reacties, wordt de lezer dringend verzocht de bijsluiter van elk geneesmiddel te raadplegen voor eventuele veranderingen in indicaties en dosering en voor toegevoegde waarschuwingen en voorzorgsmaatregelen. Dit is vooral belangrijk wanneer het aanbevolen middel een nieuw en/of weinig gebruikt geneesmiddel is. Disclaimer: De verklaringen, meningen en gegevens in deze publicatie zijn uitsluitend die van de individuele auteurs en medewerkers en niet die van de uitgevers en de redacteur(en). Het verschijnen van advertenties en/of productreferenties in de publicatie is geen garantie, goedkeuring of bekrachtiging van de geadverteerde producten of diensten of van hun effectiviteit, kwaliteit of veiligheid. De uitgever en de redacteur(s) wijzen elke verantwoordelijkheid af voor enig letsel aan personen of eigendom als gevolg van ideeën, methoden, instructies of producten waarnaar in de inhoud of advertenties wordt verwezen.